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Abstract

45歳の女性が，胃潰瘍による軽度の腹痛のため，内視鏡検査のフォローアップのために来院した。 その3日後には、陣痛のような収縮を伴う、これまでとは明らかに異なるタイプの激しい痛みを経験した。 身体検査では，1×1cmの範囲に圧痛があり，カーネット徴候も陽性であった。 痛みはリドカインの皮下注射の10分後に完全に消失した。 この患者は、前部皮膚神経陥入症候群と診断された。 数時間後に疼痛が再発したため，数日後に前部神経切除術を行った。 痛みはすぐに治まり，3年間の経過観察中に再発は見られなかった。

© 2020 The Author(s). Published by S. Karger AG, Basel

Introduction

前方皮神経巻き込み症候群（ACNES）は、肋間神経の巻き込みによって引き起こされる腹壁の痛みの原因として、頻繁に見過ごされています。 John Carnettが1926年に発表した論文により、痛みが腹壁から発生する可能性があることが受け入れられるようになりましたが、ACNESは依然として診断が不十分です。 その理由としては、医学書への記載漏れ、現代の医師の臓器別の考え方、画像診断で診断できないこと、腹壁の痛みの専門家がいないことなどが指摘されている。 診断までの医療費は、ある研究では平均1,133米ドル、高ければ11,500英ポンドにもなります 。 一方で，ACNES を鑑別診断に含めれば，診断と治療は比較的容易である． 我々は、胃潰瘍による別のタイプの腹痛で経過観察中にACNESと診断された45歳の女性の症例を紹介する。

Case Presentation

45歳の女性が、軽度の鈍い心窩部痛の評価のために当科を受診した。 関節リウマチ、喘息、甲状腺機能低下症、子宮内膜症、慢性腎臓病、貧血、身体表現性障害などの既往歴があった。 また、数年前に不妊症の評価と治療のために腹腔鏡手術を受けていました。 プレドニゾロン（5mg/日）、非ステロイド性抗炎症薬（NSAIDs）、プロトンポンプ阻害薬など15種類の薬を服用していました。

腹腔鏡検査では、腹部の圧痛はなく、特に異常はありませんでした。 食道・胃・十二指腸内視鏡検査（EGD）では、胃前庭に浅い潰瘍が多数認められましたが、萎縮性胃炎は見られませんでした（Fig.1a）。 薬剤性潰瘍と診断された。 プロトンポンプ阻害剤をカリウムイオン競合型アシッドブロッカーに変更し、非ステロイド性抗炎症薬を中止した。 いくつかの症状の緩和が得られた。 3ヵ月後、患者は症状が再発したため、フォローアップのためにEGDを受診した。 その間に他の理由で撮影された腹部のコンピュータ断層撮影には異常がなかった。 EGD（Fig.1b）では、胃潰瘍の増加が認められ、その範囲は再び前庭に限られていた。

2回目のEGDの3日後に、患者は陣痛のような鋭い収縮を伴う激しい心窩部の痛みを訴えました。 この痛みは以前の腹痛とは明らかに異なっていた。 痛みは体を動かすと悪化し、2時間ごとにアセトアミノフェン錠剤を服用していたにもかかわらず、痛みは持続しました。来院時、患者は激しい苦痛を感じ、叫び声を上げ、落ち着きがありませんでした。 身体検査では，肋骨弓から3cmの位置にある腹直筋の左側に，1×1cmの範囲で強い圧痛が認められた。 腫瘤は触知されなかった。 局所的な圧痛のある場所を囲む2×4cmの範囲で、痛みと温度の感覚の低下が認められた。 Carnett’s signは陽性であった。 臨床検査の結果、貧血、リンパ球減少、クレアチニンの上昇が見られ、患者のベースライン値と一致していた。 白血球とCRPは正常範囲内でした。

静脈内鎮痛剤が無効であることが判明した後、1％リドカインを10mL、痛みの強いところに皮下注射しました。 痛みは10分以内に完全に消失した。 この患者はACNESと診断され，第8左肋間神経が影響している可能性が高いと考えられた。 痛みは数時間後に再開した。 1%リドカインにステロイドを加えた10mLの皮下注射を試みたが，これも翌朝までの緩和にとどまった。 形成外科医に相談し、ACNES発症の12日後に前部神経切除術を行った。 鋭い痛みは術後すぐに治まりました。 翌月、最初の鈍い上腹部痛が再発したため、EGD検査（Fig.1c）を行ったところ、潰瘍が治癒していた。 機能性ディスペプシアが疑われ、薬の調整が行われた。 術後3ヶ月で腹痛は完全に消失した。 術後5ヵ月後のフォローアップEGD（Fig.1d）では、胃潰瘍は潰瘍痕を残して完治していることが確認された。

考察

ACNESは良性の肋間神経の巻き込みによる腹壁の痛みの最も一般的なものである。 腹壁の痛みは、ヘルニア、子宮内膜症、すべり肋骨症候群などの様々な病因、腹部手術後の痛み、腹腔内内の内臓疾患からの誘発などが考えられる。 腹痛は一般的に、孤立性の局所的な痛みを呈し、臨床検査や画像検査では正常な所見が得られます。

Molらによる1,116人の患者を対象とした研究では、ACNESは女性に3.7倍多く見られた。 年齢の中央値は42歳であったが、ACNESは子供や八十代の人でも報告されている。 約半数が突然の痛みを経験し、その痛みは下側の肋間神経のいずれかから生じることがあるが、右下腹部に最も多い。 痛みの範囲は非常に限られており、多くは1本の指の範囲です。 78％の患者が最大痛点周辺の局所的な体性感覚の異常を認めています。

腹部の緊張が高まると圧痛が増すことを特徴とするCarnett徴候の陽性は、ACNES患者の約87％に認められます。 ある研究では、心因性の腹痛を持つ患者の86％でカーネット徴候も陽性であったが、リドカインを用いたトリガーポイント注射後の痛みの軽減により、この2つの症状を区別することができる。

アメリカの研究では、肥満／過体重（83.9％）、機能性胃腸障害（33.9％）、慢性腰痛（30.1％）、胃食道逆流症（27.1％）などの一般的な併存疾患がありました。 治療は一般的にトリガーポイント注射から始まりますが、これは診断を下す際にも役立ちます。 オランダの無作為化比較試験では、1％リドカインのトリガーポイント注射がプラセボよりも有効であること、リドカインにステロイドを追加しても追加効果はないこと、トリガーポイント注射に抵抗性の痛みに対して開腹手術による神経切除が有効であることが示されています

私たちのケースでは、患者は心窩部の痛みの原因が2つありました。 これは、LamとVaseyがクローン病患者に生じたACNESの症例で経験したように、ACNESの診断をより大きなハードルにする可能性がある。 患者に身体表現性障害の既往があることから、心因性腹痛や機能性ディスペプシアも鑑別に入れた。

この患者のACNESの病因も難題であった。 ACNESの半数以上は自然に発症するが、最近の腹部手術、腹部の外傷、運動、妊娠、インフルエンザなどが誘因として知られている。 また、経口避妊薬が引き金になったと考えられるACNESの症例も報告されています。 この患者には数年前に開腹手術の既往があったが、EGDからACNES発症までの期間がわずか3日であったことから、内視鏡検査がACNESの引き金になっているのではないかと考えた。

結論

我々は、内視鏡検査後に発生したACNESの初めての症例を報告した。 この症例で内視鏡検査がACNESの引き金になったかどうかは不明だが、医師はこの可能性に注意を払うべきである。 ACNESの診断には高い疑義が必要である。

Statement of Ethics

患者は、彼女の症例の公表（画像の公表を含む）について、書面によるインフォームド・コンセントを与えました。

Conflict of Interest Statement

著者は宣言すべき利益相反はありません。

Funding Sources

None.

Author Contributions

T.

Author Contribution

T.Okamotoが原稿を書き、患者を診断し、内視鏡治療を行った。 K. Fukudaが原稿を編集した。

著者連絡先

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