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Abstract

Una signora di 45 anni si è presentata per un esame endoscopico di controllo per un lieve dolore addominale dovuto a ulcere gastriche. 3 giorni dopo ha sperimentato un dolore grave, marcatamente diverso, con contrazioni simili al travaglio. L’esame fisico ha rivelato la tenerezza limitata a un’area di 1 × 1 cm e il segno di Carnett positivo. Il dolore si è risolto completamente 10 minuti dopo un’iniezione sottocutanea di lidocaina. Il paziente è stato diagnosticato con la sindrome di intrappolamento del nervo cutaneo anteriore. Il dolore è ritornato entro diverse ore e la neurectomia anteriore è stata eseguita diversi giorni dopo. Il dolore si è placato immediatamente e nessuna recidiva è stata osservata durante i 3 anni di follow-up.

© 2020 L’autore/i. Published by S. Karger AG, Basel

Introduzione

La sindrome da intrappolamento del nervo cutaneo anteriore (ACNES) è una causa spesso trascurata di dolore alla parete addominale causato dall’intrappolamento dei nervi intercostali. Mentre l’articolo di John Carnett del 1926 ha portato ad una maggiore accettazione del fatto che il dolore può avere origine dalla parete addominale, la ACNES rimane sottodiagnosticata. Sono state suggerite molte ragioni per questo, tra cui l’omissione dai libri di testo medici, la mentalità basata sugli organi dei medici moderni, l’incapacità di diagnosticare la condizione sugli studi di imaging e la mancanza di specialisti nel dolore della parete addominale. Le spese mediche fino alla diagnosi sono state in media di 1.133 dollari in uno studio e possono arrivare fino a 11.500 sterline. D’altra parte, la diagnosi e il trattamento sono relativamente semplici una volta che ACNES è incluso nella diagnosi differenziale. Presentiamo il caso di una signora di 45 anni a cui è stata diagnosticata la ACNES mentre veniva seguita per un diverso tipo di dolore addominale dovuto a ulcere gastriche. Questo è il primo rapporto di ACNES che si verifica dopo l’endoscopia.

Presentazione del caso

Una signora di 45 anni si è presentata al nostro reparto per la valutazione di un dolore epigastrico lieve e sordo. Aveva una storia di artrite reumatoide, asma, ipotiroidismo, endometriosi, malattia renale cronica, anemia e disturbo somatoforme. Aveva anche ricevuto un intervento chirurgico laparoscopico diversi anni prima per la valutazione e il trattamento dell’infertilità. Prendeva 15 farmaci, tra cui il prednisolone (5 mg/giorno), farmaci antinfiammatori non steroidei (FANS) e un inibitore della pompa protonica. Il dolore alle articolazioni l’aveva spesso portata a usare più di tre volte la dose massima consentita di FANS, contro il parere del suo reumatologo. L’esofagogastroduodenoscopia (EGD) ha rivelato ulcere multiple poco profonde nell’antrum gastrico senza gastrite atrofica (Fig. 1a). Le è stata diagnosticata un’ulcera indotta da farmaci. L’inibitore della pompa protonica è stato sostituito con un bloccante acido potassio-competitivo e i FANS sono stati sospesi. Fu ottenuto un certo sollievo sintomatico. Tre mesi dopo, la paziente si è presentata per un’EGD di follow-up perché i suoi sintomi sono ricomparsi. La tomografia computerizzata dell’addome fatta nel frattempo per altri motivi era irrilevante. L’EGD (Fig. 1b) ha rivelato un aumento delle ulcere gastriche, che erano di nuovo limitate all’antrum. Fu prescritta una doppia dose di bloccante acido potassio-competitivo.

Tre giorni dopo la seconda EGD, il paziente lamentava un forte dolore epigastrico con forti contrazioni simili al travaglio. Il dolore era nettamente diverso dal precedente dolore addominale. Era aggravato dal movimento e persisteva nonostante l’assunzione di compresse di acetaminofene ogni 2 ore. Alla presentazione, la paziente era in grave difficoltà, urlando e irrequieta. L’esame fisico ha rivelato una forte dolorabilità limitata a un’area di 1 × 1 cm sul lato sinistro del retto addominale, 3 cm caudalmente all’arco costale. Non sono state palpate masse. Il dolore e la sensazione di temperatura sono diminuiti in un’area di 2 × 4 cm che circonda l’area di tenerezza localizzata. Il segno di Carnett era positivo. I risultati di laboratorio hanno rivelato anemia, linfocitopenia e creatinina elevata coerente con i valori di base del paziente. I globuli bianchi e la proteina C-reattiva erano nella norma. Il titolo dell’antigenemia del citomegalovirus era negativo.

Dopo che gli analgesici endovenosi si erano dimostrati inutili, è stata fatta un’iniezione sottocutanea da 10 ml di lidocaina all’1% fino al punto di massimo dolore. Il dolore si è risolto completamente entro 10 minuti. Al paziente è stato diagnosticato un ACNES, molto probabilmente a carico dell’ottavo nervo intercostale sinistro. Il dolore è ripreso diverse ore dopo. È stata tentata un’iniezione sottocutanea da 10 ml con steroidi aggiunti a lidocaina all’1%, che ha dato sollievo solo fino al mattino successivo. Furono consultati i chirurghi plastici e fu eseguita una neurectomia anteriore 12 giorni dopo la comparsa dell’ACNES. Il dolore acuto è diminuito immediatamente dopo l’intervento. Quando il dolore epigastrico sordo iniziale ritornò il mese successivo, l’EGD di follow-up (Fig. 1c) rivelò ulcere in via di guarigione. Si sospettava una dispepsia funzionale e i farmaci sono stati regolati di conseguenza. Il dolore addominale si è risolto completamente entro 3 mesi dall’intervento. L’EGD di follow-up 5 mesi dopo l’intervento (Fig. 1d) ha confermato che le ulcere gastriche erano completamente guarite, lasciando cicatrici di ulcera. Nessuna recidiva di entrambi i tipi di dolore addominale è stata vista durante i 3 anni di follow-up.

Discussione

ACNES è la forma più comune di dolore alla parete addominale causata da un intrappolamento benigno dei nervi intercostali. Il dolore alla parete addominale può essere causato da varie eziologie tra cui ernie, endometriosi, e la sindrome della costola che scivola, sorgere dopo la chirurgia addominale, o essere riferito da patologie viscerali intra-addominali. Il dolore addominale si presenta generalmente con un dolore focale isolato con risultati normali su test di laboratorio e di imaging. C’è un rapporto che suggerisce un ruolo potenziale degli ultrasuoni o dell’imaging delle risorse magnetiche nella diagnosi di ACNES, e ulteriori studi sono garantiti in questo settore.

In uno studio di 1.116 pazienti di Mol et al. , ACNES era 3,7 volte più comune nelle donne. Mentre l’età mediana era di 42 anni, l’ACNES è stata riportata sia nei bambini che negli ottuagenari. Circa la metà sperimenta un dolore improvviso, che può derivare da uno qualsiasi dei nervi intercostali inferiori, ma è più comune nel quadrante inferiore destro. L’area del dolore può essere molto limitata, spesso alla zona di un dito. Anomalie somatosensoriali locali che circondano il punto di massimo dolore sono viste nel 78% dei pazienti. Il dolore bilaterale è riportato nel 13% dei casi.

Il segno di Carnett positivo, caratterizzato da una maggiore tenerezza con una maggiore tensione addominale, è osservato in circa l’87% dei pazienti ACNES. Mentre il segno di Carnett era positivo anche nell’86% dei pazienti con dolore addominale psicogeno in uno studio, la riduzione del dolore dopo l’iniezione di trigger point con lidocaina può differenziare le due entità. È interessante notare che anche 1 paziente su 6 con ulcere gastriche è risultato positivo al segno di Carnett nello stesso studio.

Le comorbidità comuni in uno studio americano includevano obesità/sovrappeso (83,9%), disturbi gastrointestinali funzionali (33,9%), lombalgia cronica (30,1%) e malattia da reflusso gastroesofageo (27,1%). Il trattamento generalmente inizia con iniezioni di trigger point, che aiutano anche a raggiungere una diagnosi. Studi controllati randomizzati olandesi hanno dimostrato un beneficio delle iniezioni di trigger point all’1% di lidocaina rispetto al placebo, nessun beneficio aggiuntivo dall’aggiunta di steroidi alla lidocaina, e l’efficacia della neurectomia chirurgica aperta per il dolore refrattario alle iniezioni di trigger point.

Nel nostro caso, il paziente aveva due cause distinte di dolore epigastrico. Questo può rendere la diagnosi di ACNES un ostacolo maggiore, come sperimentato da Lam e Vasey in un caso di ACNES insorto in un paziente con malattia di Crohn. Data l’anamnesi del paziente di disturbo somatoforme, il dolore addominale psicogeno e la dispepsia funzionale erano anche nella nostra differenziale. L’esame fisico, compreso il segno di Carnett positivo, ci ha permesso di restringere la nostra differenziale a ACNES e dolore psicogeno, mentre l’iniezione di trigger point ci ha portato alla nostra diagnosi finale di ACNES.

L’eziologia di ACNES nel nostro paziente ha anche presentato una sfida. Mentre più della metà dei casi di ACNES insorgono spontaneamente, altri fattori scatenanti noti includono un recente intervento chirurgico addominale, un trauma addominale, l’esercizio fisico, la gravidanza e l’influenza. Un caso di ACNES pensato per essere innescato da contraccettivi orali è stato anche segnalato. Mentre il nostro paziente ha avuto una storia di laparotomia parecchi anni prima, il ritardo di soltanto 3 giorni fra l’EGD e l’inizio di ACNES ci ha condotto a sospettare l’endoscopia come innesco per ACNES. Tutti i fattori scatenanti conosciuti sono associati a un aumento della pressione sulla parete addominale e l’endoscopia si adatta perfettamente a questa regola.

Conclusione

Segnaliamo il primo caso di ACNES che si verifica dopo l’endoscopia. Non è chiaro se l’endoscopia abbia scatenato l’ACNES in questo caso, ma i medici dovrebbero essere avvisati di questa possibilità. Un alto indice di sospetto è necessario per la diagnosi di ACNES. Una diagnosi rapida può ridurre i test inutili e permettere un trattamento precoce di questa malattia spesso trascurata e debilitante.

Dichiarazione etica

La paziente ha dato il suo consenso informato scritto per la pubblicazione del suo caso (compresa la pubblicazione delle immagini). L’identità della paziente è stata protetta.

Dichiarazione di conflitto di interessi

Gli autori non hanno conflitti di interesse da dichiarare.

Fonti di finanziamento

Nessuno.

Contributi degli autori

T. Okamoto ha scritto il manoscritto, diagnosticato il paziente ed eseguito le procedure endoscopiche. K. Fukuda ha curato il manoscritto. Entrambi gli autori hanno dato l’approvazione finale del manoscritto.

Lam K, Vasey C. Dilemma diagnostico: pensare alla sindrome da intrappolamento del nervo cutaneo anteriore (ACNES) in pazienti con dolore addominale atipico e malattia di Crohn. BMJ Case Rep. 2018 Mar;2018:bcr2017224041.

Risorse esterne

• Pubmed/Medline (NLM)
• Crossref (DOI)

Peleg R. Abdominal wall pain caused by cutaneous nerve entrapment in an adolescent girl taking oral contraceptive pills. J Adolesc Health. 1999 Jan;24(1):45-7.

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