Heading

Abstract

Een 45-jarige dame meldde zich voor een follow-up endoscopie-onderzoek vanwege milde buikpijn als gevolg van maagulcera. Ze ervoer een ernstige, duidelijk ander soort pijn met weeënachtige weeën 3 dagen later. Lichamelijk onderzoek toonde een gevoeligheid beperkt tot een 1 × 1 cm groot gebied en een positief Carnett’s teken. De pijn verdween volledig 10 min. na een subcutane lidocaïne injectie. De patiënt werd gediagnosticeerd met een voorste cutane zenuwbeknelling syndroom. De pijn keerde binnen enkele uren terug en enkele dagen later werd een anterieure neurectomie uitgevoerd. De pijn nam onmiddellijk af en gedurende 3 jaar follow-up werd geen recidief gezien.

© 2020 De auteur(s). Uitgegeven door S. Karger AG, Basel

Inleiding

Anterior cutaneous nerve entrapment syndrome (ACNES) is een vaak over het hoofd geziene oorzaak van buikwandpijn veroorzaakt door beknelling van intercostale zenuwen. Hoewel het artikel van John Carnett uit 1926 heeft geleid tot de toegenomen acceptatie dat pijn afkomstig kan zijn van de buikwand, blijft ACNES ondergediagnosticeerd. Hiervoor zijn vele redenen geopperd, waaronder het niet voorkomen in medische leerboeken, de op organen gebaseerde mentaliteit van moderne artsen, het onvermogen om de aandoening te diagnosticeren op beeldvormende studies, en het gebrek aan specialisten in buikwandpijn. De medische kosten tot aan de diagnose bedroegen in één studie gemiddeld 1.133 USD en kunnen oplopen tot 11.500 GBP . Aan de andere kant zijn diagnose en behandeling relatief eenvoudig zodra ACNES is opgenomen in de differentiële diagnose. Wij presenteren het geval van een 45-jarige vrouw die werd gediagnosticeerd met ACNES terwijl ze werd gevolgd voor een ander type buikpijn als gevolg van maagzweren. Dit is de eerste melding van ACNES na endoscopie.

Presentatie van de casus

Een 45-jarige dame meldde zich op onze afdeling voor evaluatie van milde, doffe epigastrische pijn. Ze had een voorgeschiedenis van reumatoïde artritis, astma, hypothyreoïdie, endometriose, chronische nierziekte, anemie en somatoforme stoornis. Ze had ook laparoscopische chirurgie ondergaan enkele jaren voor de evaluatie en behandeling van onvruchtbaarheid. Ze nam 15 medicijnen, waaronder prednisolon (5 mg/dag), niet-steroïde anti-inflammatoire geneesmiddelen (NSAID’s), en een protonpompremmer. Gewrichtspijn had haar er vaak toe gebracht meer dan driemaal de maximaal toegestane dosis NSAID’s te gebruiken, tegen het advies van haar reumatoloog in.

Het onderzoek van de buik was onopvallend, zonder buikspierpijn. Esophagogastroduodenoscopie (EGD) toonde meerdere ondiepe ulcera in het maagantrum zonder atrofische gastritis (Fig. 1a). Ze werd gediagnosticeerd met door geneesmiddelen veroorzaakte ulcera. De protonpompremmer werd vervangen door een kaliumcompetitieve zuurblokker en NSAID’s werden gestaakt. Enige verlichting van de symptomen werd bereikt. Drie maanden later kwam de patiënte voor follow-up EGD omdat haar symptomen opnieuw optraden. Computertomografie van het abdomen, die in de tussentijd om andere redenen was gemaakt, was onopvallend. EGD (Fig. 1b) toonde een toename van maagzweren, die opnieuw beperkt waren tot het antrum. Een dubbele dosis van de kaliumcompetitieve zuurblokker werd voorgeschreven.

Drie dagen na de tweede EGD klaagde de patiënte over hevige epigastrische pijn met scherpe, weeënachtige contracties. De pijn was duidelijk anders dan de eerdere buikpijn. De pijn verergerde bij beweging en hield aan ondanks het innemen van acetaminophen tabletten om de 2 u. Bij de presentatie was de patiënte in ernstige nood, gillend en rusteloos. Lichamelijk onderzoek toonde ernstige gevoeligheid beperkt tot een 1 × 1 cm groot gebied aan de linkerkant van de rectus abdominis, 3 cm caudaal van de costale boog. Er werden geen massa’s gepalpeerd. Verminderde pijn en temperatuur werden waargenomen in een 2 × 4 cm groot gebied rondom het gebied van de gelokaliseerde gevoeligheid. Carnett’s teken was positief. Laboratoriumresultaten toonden anemie, lymfocytopenie, en verhoogd creatinine consistent met de uitgangswaarden van de patiënt. Witte bloedcellen en C-reactief proteïne waren binnen het normale bereik. Cytomegalovirus antigenemie titer was negatief.

Nadat intraveneuze pijnstilling zinloos was gebleken, werd een 10-mL subcutane injectie van 1% lidocaïne toegediend op het punt van maximale pijn. De pijn verdween volledig binnen 10 minuten. De patiënt werd gediagnosticeerd met ACNES, waarschijnlijk aangetast door de 8ste linker intercostale zenuw. De pijn werd enkele uren later hervat. Een 10 ml subcutane injectie met steroïden toegevoegd aan 1% lidocaïne werd geprobeerd, wat ook slechts verlichting gaf tot de volgende ochtend. Plastisch chirurgen werden geraadpleegd en een anterieure neurectomie werd uitgevoerd 12 dagen na het begin van ACNES. De scherpe pijn verdween onmiddellijk na de operatie. Toen de aanvankelijke doffe epigastrische pijn de volgende maand terugkeerde, toonde follow-up EGD (Fig. 1c) genezende ulcera. Functionele dyspepsie werd vermoed en de medicatie werd dienovereenkomstig aangepast. De buikpijn verdween volledig binnen 3 maanden na de operatie. Follow-up EGD 5 maanden na de operatie (Fig. 1d) bevestigde dat de maagzweren volledig waren genezen, met achterlating van zweer littekens. Gedurende 3 jaar follow-up werd geen recidief van beide soorten buikpijn gezien.

Discussie

ACNES is de meest voorkomende vorm van buikwandpijn veroorzaakt door goedaardige beknelling van intercostale zenuwen. Buikwandpijn kan veroorzaakt worden door verschillende etiologieën waaronder hernia’s, endometriose, en slipping rib syndroom, ontstaan na abdominale chirurgie, of verwezen worden vanuit intra-abdominale viscerale pathologieën. Abdominale pijn presenteert zich over het algemeen met geïsoleerde focale pijn met normale bevindingen bij laboratorium- en beeldvormende tests. Er is één rapport dat een mogelijke rol suggereert van echografie of magnetische beeldvorming in de diagnose van ACNES , en verdere studies op dit gebied zijn gerechtvaardigd.

In een studie van 1.116 patiënten door Mol e.a. , kwam ACNES 3,7 keer vaker voor bij vrouwen. Hoewel de mediane leeftijd 42 jaar was, is ACNES gemeld bij zowel kinderen als tachtigjarigen. Ongeveer de helft van de patiënten heeft plotseling optredende pijn, die kan voortkomen uit een van de lagere intercostale zenuwen, maar het meest voorkomt in het rechter onderkwadrant. Het gebied van de pijn kan zeer beperkt zijn, vaak tot het gebied van één vinger. Lokale somatosensorische afwijkingen rondom het punt van maximale pijn worden gezien bij 78% van de patiënten. Bilaterale pijn wordt gemeld in 13% van de gevallen.

Positief Carnett’s teken, gekarakteriseerd door verhoogde gevoeligheid met verhoogde spanning in de buik, wordt waargenomen in ongeveer 87% van de ACNES patiënten. Hoewel het teken van Carnett ook positief was bij 86% van de patiënten met psychogene buikpijn in één studie, kan pijnvermindering na triggerpoint-injectie met lidocaïne een onderscheid maken tussen de twee entiteiten. Interessant is dat 1 van de 6 patiënten met maagzweren ook positief testte op het Carnett’s teken in dezelfde studie.

Commonante comorbiditeiten in een Amerikaanse studie waren obesitas/overgewicht (83,9%), functionele gastro-intestinale stoornissen (33,9%), chronische lage rugpijn (30,1%), en gastro-oesofageale refluxziekte (27,1%). De behandeling begint meestal met triggerpoint-injecties, die ook helpen bij het stellen van de diagnose. Nederlandse gerandomiseerde gecontroleerde onderzoeken toonden een voordeel aan van 1% lidocaïne-triggerpuntinjecties boven placebo, geen extra voordeel van het toevoegen van steroïden aan lidocaïne, en effectiviteit van open chirurgische neurectomie voor pijn die refractair is aan triggerpointinjecties.

In ons geval had de patiënt twee verschillende oorzaken van epigastrische pijn. Dit kan de diagnose van ACNES een grotere horde maken, zoals Lam en Vasey ondervonden in een geval van ACNES bij een patiënt met de ziekte van Crohn. Gezien de voorgeschiedenis van de patiënt van somatoforme stoornis, stonden psychogene buikpijn en functionele dyspepsie ook in ons differentieel. Lichamelijk onderzoek, inclusief positief Carnett’s teken, stelde ons in staat onze differentiële diagnose te beperken tot ACNES en psychogene pijn, terwijl de triggerpoint injectie ons leidde naar onze uiteindelijke diagnose van ACNES.

De etiologie van ACNES bij onze patiënt stelde ons ook voor een uitdaging. Hoewel meer dan de helft van de ACNES-gevallen spontaan ontstaat, zijn andere bekende triggers recente abdominale chirurgie, abdominaal trauma, inspanning, zwangerschap en griep. Er is ook een geval van ACNES gemeld waarvan gedacht werd dat het veroorzaakt werd door orale voorbehoedsmiddelen. Hoewel onze patiënt enkele jaren eerder een laparotomie had ondergaan, leidde het tijdsverloop van slechts 3 dagen tussen EGD en het begin van ACNES ons tot de verdenking van endoscopie als een oorzaak voor ACNES. Alle bekende triggers zijn geassocieerd met verhoogde druk op de buikwand en endoscopie past perfect in deze regel.

Conclusie

Wij rapporteren het eerste geval van ACNES dat optrad na endoscopie. Het is onduidelijk of de endoscopie in dit geval ACNES heeft uitgelokt, maar artsen moeten op deze mogelijkheid worden geattendeerd. Een hoge verdenkingsindex is vereist voor de diagnose van ACNES. Een snelle diagnose kan onnodige testen verminderen en een vroege behandeling van deze vaak over het hoofd geziene en invaliderende ziekte mogelijk maken.

Statement van ethiek

De patiënte gaf haar schriftelijke geïnformeerde toestemming voor publicatie van haar casus (inclusief publicatie van beelden). De identiteit van de patiënte is beschermd.

Conflict of Interest Statement

De auteurs hebben geen belangenconflicten aan te geven.

Funding Sources

None.

Author Contributions

T. Okamoto schreef het manuscript, stelde de diagnose bij de patiënt en voerde de endoscopische procedures uit. K. Fukuda redigeerde het manuscript. Beide auteurs gaven hun uiteindelijke goedkeuring aan het manuscript.